SCLEROSI TUBEROSA CON EPILESSIA, AUTISMO E RITARDO MENTALE IN UN BAMBINO: RENDICONTO DELL'INTERVENTO RIABILITATIVO E FARMACOTERAPICO.

CRIVELLI C., DONATI A. e R. COCCHI

Cooperativa CIFFRE, via M. D'Azeglio, 2 - 37123 VERONA (Italy)

Riassunto

Si analizza dalla nascita ai 9 anni e 7 mesi un maschio affetto da sclerosi tuberosa (o Sindrome di Bourneville) e autismo Il soggetto seguito per un intervento riabilitativo psico-motorio e farmacologico dagli autori con interessanti miglioramenti sul controllo delle crisi epilettiche, sui sintomi autistici e sullo sviluppo cognitivo.

Parole chiave: Sclerosi tuberosa, ritardo mentale, epilessia, autismo, stress, psicomotricità, riabilitazione, farmacoterapia.

 Testo in inglese

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La sclerosi tuberosa (o Sindrome di Bourneville) è una malattia della differenziazione e proliferazione cellulare, ereditaria con modalita' autosomica dominante, con penetranza variabile e un alto tasso di mutazione spontanea. I danni si evidenziano nell'encefalo, nella pelle, nei reni, nel cuore e in altri organi. Studi recenti indicano eterogeneita' genetica, con almeno due loci genetici sui cromosomi 9 e 16, e forse 11 (Roach e Delgado 1995).

In sintesi essa e' caratterizzata dalla triade clinica crisi convulsive, insufficienza mentale e adenomi sebacei. Le manifestazioni cliniche che innescano il meccanismo diagnostico sono le crisi convulsive o il ritardo nello sviluppo psico-motorio. Spesso in questa prima fase sono presenti macchie ipocromiche sul tronco e sugli arti che sono nettamente distinguibili come dimensione, forma e caratteristiche da quelle della vitiligine o da quelle dei nevi non vascolari.

Gli adenomi sebacei o tuberi variano nella dimensione da 0,1 a 1 cm. e sono rilevati, di colore rosa-giallastro, hanno una distribuzione predominante intorno al naso, alle guance e alla fronte, a forma di farfalla. Dalla TAC possono emergere calcificazioni intracraniche particolarmente nei lobi temporali e intorno ai ventricoli. L'EEG è anormale, ma senza caratteristiche specifiche.

La sintomatologia dell'insufficienza mentale può essere variabile. Si riscontra una gamma che va dal gravissimo ritardo mentale ad una intelligenza nella media.

Proprio queste caratteristiche di variabilita', comuni all'autismo, al ritardo mentale e alle manifestazioni epilettiche ci hanno spinto a descriverne un caso nel qual ognuna di esse e', al momento, variata favorevolmente, a seguito di un approccio combinato, riabilitativo psico-motorio e farmacologico.

Il caso

Nato il 5 Febbraio 1989. Il papà del bambino ha avuto episodi convulsivi di gran male, una radiografia al cranio ha mostrato segni di calcificazioni intracraniche. Presenta macchie ipocromiche per le quali è stata fatta la diagnosi di pitiriasi.

Gravidanza con importante iposideremia, curata con ferro per tutta la durata. All'ottavo mese di gravidanza utilizzo di terapia antibiotica per una forma influenzale. Controlli regolari, nulla da riferire.

Parto a termine alla 41° settimana. Peso alla nascita g. 3750, indice di Apgar 9 a 60 secondi e 10 a 5 minuti. In 4° giornata si ritiene opportuno approfondire l'aspetto cardiologico, e un'ecografia riscontrava rabdomioma cardiaco.

Sia i genitori, sia i controlli del pediatra affermano un regolare sviluppo sia fisico che neurologico.

Sul finire del 3° mese di vita comparve una crisi con stiramento della rima orale verso sinistra ed un leggero tremolio

Seguirono altre crisi più forti con occhi sbarrati rivolti verso l'alto, stiramento e tremore della bocca accompagnato da uno stato di semicoscienza.

Viene posto in terapia farmacologica con:Valproato 50 + 50 + 100 mg.Nitrazepam 2 + 2 + 3 gocce.

Le crisi aumentano fino a 15-20 al giorno (stiramento della rima orale verso sinistra, brusca flesso-abduzione degli arti superiori, flessione del capo e degli arti inferiori). In questo periodo comincio' la regressione neuro-psichica. Furono rilevati: incostante l'inseguimento ottico e acustico; frequenti movimenti di protrusione della lingua. Non movimenti anticipatori alla trazione, da prono solleva il capo per brevi attimi.

A 5 mesi:

diagnosi di sclerosi tuberosa di Bourneville ed epilessia sintomatica in seguito ad una TAC. L'EEG parla di disorganizzazione dell'attività con parossistici focali prevalenti di emisfero destro e generalizzati.

A 8 mesi:

presentava 10-12 episodi a grappolo che iniziano tutti con stiramento della rima orale a sinistra, talvolta revulsione oculare e spasmi in flessione degli arti superiori ed inferiori e flessione del capo.

L'EEG evidenzia anomalie di organizzazione del ritmo, presenza di attività della polimorfa asincrona con incostante prevalenza dell'emisfero sinistro. Elementi parossistici polimorfi con onde punta di elevato voltaggio con rappresentazione multifocale.

Terapia in corso:Valproato mg 70 + 70 + 100Clobazam 5 + 5 + 10 mgFenobarbital 15 mg, 7.5 + 15 mg L'esame neurologico evidenziava: globi oculari in asse, pupille isocromiche reagenti alla stimolazione luminosa ed all'inseguimento, segue un oggetto nel campo visivo. Modesta ipotonia simmetrica prevalentemente assiale. Il controllo del capo è presente anche se si notano alcune oscillazioni nei cambiamenti di postura. Non acquisito il controllo del tronco. Dal decubito laterale riesce a portarsi nella posizione supina ma non viceversa. Gira il capo in direzione della voce della madre ed a volte sorride con apparente intenzione comunicativa. Presenta gorgheggi differenziati, si afferra le mani l'un l'altra.

A 12 mesi:

le crisi persistono, per cui si aumentano il valproato e il clobazam e dopo poco si sostituisce il clobazam con clonazepam. Riduzione della frequenza delle crisi con note di regressione psicomotorie non meglio specificata.

Si sospende quindi il clonazepam e si reinserisce il clobazam (non se ne conoscono i dosaggi) senza che si verifichi un miglioramento per quanto riguarda la tipologia ed il numero delle crisi e nemmeno un miglioramento psicomotorio.

A 14 mesi:

le crisi sono sempre a grappolo 10 volte al giorno con tipologia identica. EEG tracciato in veglia privo di parossismi generalizzati, in sonno: fase 2-3, si evidenzia una asimmetria di organizzazione per minore stabilita' a sinistra. Si inscrivono onde lente ed onde punta temporo-anteriori in zona emisferica sinistra.

Terapia farmacologica: Valproato mg 150 + 100 + 150 Fenobarbital 15 mg, cp 1 + 1 + 1/2 Clobazam 10 mg, cp 1/2 + 1/2 + 1

L'esame neurologico rilevava instabilità ed ipereccitabilità comportamentali. Difficoltà di contatto visivo. Sono presenti movimenti stereotipati, discreto controllo del capo, presenza del rotolamento. In posizione eretta si nota ipertono agli arti inferiori. In questo periodo si inizia un intervento riabilitativo due volte alla settimana presso le strutture pubbliche di zona.

A 2 anni:

le crisi più intense si manifestano al risveglio, numericamente sono ridotte a 6-7, alcune a grappolo.

Sulla base dei dosaggi ematici si aumenta la terapia farmacologica:

Valproato mg 200 + 100 + 200

Fenobarbital 15 mg, cp 1 + 1 + 1/2

Clobazam 10 mg, cp 1/2 + 1/2 + 1

A 27 mesi (2 anni e 3 mesi):

la situazione delle crisi è leggermente migliorata.

Terapia farmacologica:

Valproato mg 180 + 70 + 250

Fenobarbital 15 mg, cp 1 + 1/2 + 2

Clobazam 10 mg, cp 1 + 1/2 + 2

Lo stato di salute durante il periodo invernale era peggiorato, facilità a contrarre malattie da raffreddamento, raffreddore costante, otiti ricorrenti. Il ritmo del sonno risulta molto alterato, si sveglia spesso e sta sveglio per parecchie ore durante la notte apparentemente disturbato o sofferente.

La valutazione neurologico-funzionale rileva la capacità di mantenere la posizione seduta con buone reazioni del paracadute ed l'inizio di una deambulazione assistita. L'interazione sensoriale e la partecipazione comunicativa sembrano più fragili. Le stereotipie si erano accentuate, si fece un'ipotesi di ipoacusia che non venne confermata. Continuava a frequentare la terapia riabilitativa due volte alla settimana.

A 2 anni e 5 mesi:

situazione quotidiana delle crisi: da 1 ad un massimo di 3, con irrigidimento del corpo, capo in flessione, occhi spalancati e respiro ansimante.

10 (circa) assenze e stiramenti della rima orale.

L' EEG rileva elementi parossistici prevalenti nelle aree temporali dell'emisfero destro, con andamento sincrono ed asincrono sui due emisferi. Comparsa di scariche parossistiche a 10 cps seguite da punta onda lenta di verosimile significato critico.

Terapia farmacologica: si decide di sostituire il fenobarbital con la carbamazepina:

Valproato mg 180 + 70 + 250

Clobazam 10 mg, cp 1/2 + 1/2 + 1

Carbamazepina mg 100 + 100 + 100

I genitori contattano due di noi che fanno parte dell'èquipe della Cooperativa CIFRRE per un intervento riabilitativo psico-motorio.

La valutazione neuro-psicologica evidenzia una scarsissima relazione con l'ambiente ed una notevole ipercinesia. Pur presentando una discreta funzionalità sensoriale (movimenti oculari unificati, convergenza visiva a tratti, e localizzazione uditiva) non fissa lo sguardo e non sembra interessato alle voci neppure dei famigliari. Le reazioni tattili sono accentuate su tutto il corpo, molto bassa la propriocezione e la consapevolezza del movimento. Mantiene la posizione seduta. Messo in posizione eretta con le braccia eccessivamente alte e la base dei piedi larga riesce a fare alcuni passi non funzionali alla deambulazione. Atteggiamento atassico con scarsissimo equilibrio, è terrorizzato dai cambiamenti di posizione del suo corpo, nello spazio. Movimenti stereotipati che coinvolgono il tronco, la testa e le mani che non usa per afferrare. Presente l'uso dei vocalizzi ma non in situazione comunicativa.

L'èquipe propone alla famiglia attività sensoriali (tattili, visive e uditive) e motorie di base (rotoloni, capriole, altalena, giostrine); si suggerisce di eliminare latte e derivati facendo riferimento all'anamnesi raccolta ed alla positività di un test cutaneo svolto tempo prima.

A 3 anni:

le crisi sono leggermente migliorate in termini di frequenza (1-2 crisi con irrigidimento, occhi spalancati, capo in flessione e 5-6 assenze). L'aspetto neuro-psicologico si è molto modificato: segue le persone con lo sguardo per brevi attimi, mostra di comprendere sia il suo nome sia due frasi "vieni che usciamo" ed "è pronta la pappa". Ora è in grado di spostarsi a carponi, di mettersi in ginocchio ed alzarsi, scendere dal letto o dal divano; il cammino è funzionale.

I movimenti stereotipati sono stabili, le mani vengono usate anche per esplorare il cavo orale; ha iniziato l'uso del bicchiere; la vocalizzazione è aumentato. Si consiglia ai genitori l'applicazione giornaliera dell'NTM (Donati e Moniga 1992, Donati e Crivelli 1997).

TAC encefalo di controllo: Sostanzialmente immodificato il quadro di verosimile sclerosi tuberosa caratterizzato da noduli calcifici sub-ependimali bilaterali a livello dei ventricoli laterali. Attualmente si osservano alterazioni di coefficiente di attenuazione parenchimale cortico-sottocorticale in sede temporo-basale sinistra, presumibilmente nella sostanza bianca della corona radiata di destra e nella convessità anteriore di sinistra. Le alterazioni descritte testimoniano per uno stato di sofferenza in particolare della sostanza bianca ma si presume anche in parte della sostanza grigia perlomeno a livello temporale sinistro. Tali reperti sono indicativi di una evoluzione della malattia di base e sono meritevoli di ulteriore controllo TAC senza e con mezzo di contrasto a distanza di 3/5 mesi.

A 4 anni:

sono presenti 1-3 "grosse" crisi, le assenze e le clonie sono aumentate passando a 8-10 al giorno.

Le crisi non hanno mai un andamento stabile, sembra che vengano influenzate da vari fattori, variazioni atmosferiche e malattie infettive intercorrenti.

Attualmente assume:

Carbamazepina mg 100 + 100 + 300

Valproato mg 100 + 100 + 300

Clobazam 10 mg, cp 1/2 + 1/2 + 1

L'inizio della scuola materna ha favorito l'insorgenza di numerose malattie esantematiche e infettive respiratorie: morbillo, varicella, malattie da raffreddamento e otiti frequenti. Il periodo non si può definire favorevole neppure riguardo al sonno, agitato e disturbato da frequenti episodi di insonnia.

L'esame neuro-funzionale rileva una miglior capacità motoria e relazionale: sale e scende le scale con appoggio, sale sul divano e sul letto; ora se si prende in braccio guarda il viso della persona per alcuni secondi. Questo periodo riabilitativo è caratterizzato oltre che dalla sofisticazione delle opportunità motorie, dall'offerta di proposte cognitive (gioco simbolico, giochi causa-effetto, immagini, libretti, filastrocche) che partono dalle richieste, anche se non chiare, del bambino. Si organizzano incontri con l'insegnante di classe e l'assistente personale; l'assistente personale inizia a recarsi regolarmente con i genitori presso la sede dell'équipe.

A 4 anni e 5 mesi:

crisi invariate; EEG: i medici riferiscono un miglioramento, ma i famigliari non sono in possesso dei referti.

Terapia farmacologica:

Carbamazepina m 100 + 100 + 100

Valproato, in riduzione per sospensione

Clobazam 10 mg, in riduzione

La valutazione neurologico-funzionale evidenzia che il bambino guarda il viso dei genitori più a lungo come per fare una richiesta. Usa semplici giochi rumorosi spostandoli a terra, sembra aumentata la comprensione di frasi anche se non esegue le richieste.

Il cammino è sufficientemente coordinato e non capita più che inciampi nè su piccoli ostacoli a terra nè contro i mobili. Usa le mani per mangiare pezzi di prosciutto e di pane, si porta alla bocca la forchetta ma non la riempie; motivato ad uscire ha imparato ad usare la maniglia della porta di casa.

I genitori e la scuola nella figura di riferimento dell'assistente personale continuano in collaborazione un programma di intervento mirato.

A 5 anni:

le crisi sono più forti e più numerose.

Terapia attuale:

Carbamazepina mg 100 + 100 + 100

Clobazam 10 mg, cp 1/2 + 1/2 + 1

Lorazepam 1.0 mg, cp 1/2

Questo è un periodo di grave malessere sia fisico che psichico. Una forte otite, non diagnosticata sfocia in una importante insonnia con grida notturne; questo stato perdura per sei mesi e viene definito "sindrome da otite".

Durante un ricovero in ospedale si rileva una alterazione dell'enzima CPK = 2020.

Il bambino intensifica le sue stereotipie, i comportamenti relazionali sono ridotti e fragili, l'iperattività in questo periodo è notevole. L'aspetto motorio invece migliora, ora inizia la corsa. I genitori vengono sollecitati a continuare l'offerta di proposte cognitivo-relazionali.

A 5 anni e 7 mesi:

situazione delle crisi: 2 grosse, la notte e la mattina, e 5-6 assenze durante la giornata. In questo periodo le assenze sono caratterizzate da tremori generalizzati, lo specialista consiglia l'inserimento del vigabatrin e la riduzione del clobazam. Il referto EEG non e' in possesso della famiglia.

Terapia farmacologica:

Carbamazepina mg 100 + 100 + 200

Clobazam 10 mg cp 1, alla sera

Vigabatrin mg 500 + 500

Non si rilevano particolari miglioramenti, anzi, si nota un peggioramento nell'ipercinesia e nella motricità fine.

A 6 anni e 4 mesi:

le crisi non modificano la loro frequenza, ma si evidenzia invece un'altra tipologia di crisi che ricorda gli spasmi in flessione dei primi anni di vita. Gira la testa verso sinistra con un lamento ripetitivo e un tremore generalizzato. Pur non in possesso del referto EEG, i genitori riferiscono dei

peggioramenti in termini di aumento delle scariche.

Si effettuano diversi tentativi farmacologici di sospensione e reinserimento degli stessi farmaci, mantenendo e aumentando il Vigabatrin fino ad arrivare a:

Vigabatrin mg 750 + 750

Carbamazepina mg 100 + 100

I genitori riferiscono che il bambino è più nervoso e irritabile, riesce difficilmente a stare seduto durante il pasto, ha comportamenti compulsivi orali nei confronti degli oggetti e delle sue mani, non vuole dormire solo e si sveglia spesso la notte. Si decide in accordo con la famiglia di mantenere il bambino ancora un anno alla scuola materna.

A 7 anni e 2 mesi:

i genitori sono molto scoraggiati per le crisi che sono leggermente diminuite, di media 1 al giorno, che però si mantengono generalizzate con spasmi in flessione. Compaiono alcune crisi avversative, 4 di media al giorno. I genitori decidono di sentire un altro specialista e iniziano una terapia farmacologica con uno di noi. La valutazione psico-cognitiva mette in risalto ipercinesia, stereotipie motorie con sfarfallio delle mani e rocking. A questo si associano a volte crisi di pianto. Il sonno durante la notte continua ad essere problematico; presenta bruxismo.

Terapia farmacologica per due mesi:

riduzione e sospensione del Vigabatrin;

introduzione di Diazepam e Piridossina.

aumento di Carbamazepina mg 100 + 100 + 100

Amantadina 100 mg, cp 1/2

A 7 anni e 6 mesi:

1 crisi al giorno di intensità più lieve, meno crisi avversative, 2-3 al giorno.

Più calmo con stereotipie invariate; la comprensione del linguaggio verbale è migliorata ed il bambino è più disponibile all'esecuzione di consegne del tipo "vieni qui che mi fai vedere la foto?" "Raccogli da terra il tovagliolo". E' in grado di discriminare delle immagini conosciute scegliendo fra due. Ha iniziato il controllo degli sfinteri durante il giorno. Il sonno è leggermente migliorato. Si intensificano le proposte cognitive logico-verbali con materiale didattico strutturato, in previsione del prossimo inserimento scolastico.

Alla terapia farmacologica si aggiunge

l-glutammina 125 mg

A 7 anni e 10 mesi:

una crisi grossa al giorno durante l'arco della giornata, crisi avversative rare. EEG: meno componenti lente.

La relazione con l'esterno è migliorata, l'ipercinesia è praticamente assente, le stereotipie sono pressochè invariate anche se si può riscontrare una diminuzione di intensità e di durata. Il sonno si è quasi normalizzato, non si sveglia quasi più durante la notte.

Inizia la prima elementare con la continuità della assistente personale. Si propone alla famiglia ed alla scuola la Comunicazione Facilitata.

Il bambino attualmente assume (dosi giornaliere):

Carbamazepina 600 mg;

L-glutammina 250 mg;

Amantadina 100 mg;

Piridossina 150 mg;

Delorazepam 1 mg.

A 8 anni e 6 mesi:

la terapia con farmaci era stata sospesa per un mese: Ritornato il pallore e aumentato il bruxismo:

Meno ripetitivo e piu' attento: Ha avuto in tutto 3 crisi epilettiche, al risveglio. Fa qualche urlo e mette le mani in bocca (autostimolazione): Di salute e' stato bene. Forse migliorato il senso del pericolo. Nel gioco e' monotono.

La terapia farmacologica viene cosi' modificata:

Pivogabina 900 mg;

Valproato 100 mg.

A 9 anni e 9 mesi:

Le crisi sono aumentate e sono piu' severe. Dopo la crisi si addormenta

Nonostante nel frattempo sia stata aumentata la carbamazepina di 100 mg alla sera, non si e' avuto alcun risultato sulla severita' e sulla frequenza della crisi. EEG: condizione parossistica multifocale a prevalente espressivita' parietale sinistra. Il bruxismo si e' ridotto, di salute e' stato bene, la scelta alimentare non e' variata, l'alvo e' regolare.

La valutazione psico-cognitiva mette in evidenza aumentata partecipazione e reattività all'ambiente, esegue velocemente e sistematicamente le richieste che gli vengono fatte.

E' tranquillo in situazione di coinvolgimento fisico-emotivo. A richiesta e sollecitato abbina figure uguali e discrimina immagini. L'uso delle mani è migliorato, inizia, se aiutato, a colorare un disegno.

Raggiunto completamente il controllo degli sfinteri sia di giorno che di notte, si dirige verso il bagno nel momento del bisogno. Il linguaggio verbale è invariato. Continua la stimolazione con NTM e la comunicazione facilitata sia con i famigliari che con l'assistente.

Variazione terapeutica:

sospesa Pivogabina;

sospeso Delorazepam;

si prescrive Colanazepam 0.5 + 1 mg, in forma di gocce.

A 9 anni e 7 mesi:

crisi: scomparse le generalizzate e le avversative, residuano sporadiche assenze. Nell'ultimo mese tende a svegliarsi di notte, e ha episodi di autoaggressivita', senza orario preciso; in media un episodio per notte. Quando e' in condizione di stress, si calma se abbracciato e accarezzato. Il linguaggio e' ancora assente. In situazioni inusuali tende ad essere ipercinetico, Se stanco, aumentano le stereoptipie.

Referto Risonanza Magnetica Nucleare: non si rilevano sostanziali modificazioni rispetto a quanto già evidenziato dalla TAC. Presenza di lesioni espansive parzialmente calcifiche localizzate a livello delle pareti ventricolari delle porzioni posteriori delle celle medie bilateralmente, a sinistra con diametro di 1,4 cm., a destra con diametro di 1 cm. circa. Minuta lesione nodulare parietale ventricolare nell'atrio ventricolare sinistro con diametro massimo di alcuni millimetri.

In sede intraparenchimale encefalica si riscontrano plurime lesioni a livello dell'area preolfattiva a destra, in sede cortico sottocorticale si rileva un'areola di impregnazione di mezzo di contrasto del diametro massimo di 1 cm. visualizzabile come iperintensità nelle sequenze di densità protonica, anche riferibile a neoplasia della serie gliale.

Terapia farmacologica in corso:

Carbamazepina mg 200+200+300;

L-glutammina mg 250;

Piridossina mg 150;

Amantadina 50 + 50 mg;

Clonazepam 1 + 1.5 mg (in gocce).

Molto buona la risposta cognitiva attraverso la comunicazione facilitata. Risponde a domande digitando sulla tastiera del P.C., a volte si siede al PC con l'intento di comunicare. In questo periodo ama sperimentare, attraverso l'uso delle mani, la consistenza dei diversi oggetti (foglie, sassi, formaggio grattugiato, etc.). Pur essendo molto evidente il ritardo mentale, l'autismo non e' piu' un quadro globale, ma limitato a qualche tratto.

Frequenta la terza elementare. Mastica poco, ma e' migliorate la scelta alimentare.

Variazione terapeutica:

Amantadina 50 + 100 mg;

Fluoxetina 10 mg.

Discussione

I rapporti tra sclerosi tuberosa e autismo non sono stretti. In letteratura e' descritta una associazione con i disturbi del comportamento, che comprendono autismo tipico o parziale, e disturbo da deficit dell'attenzione (Hunt, 1995).

Reich et al., 1997, associano la Malattia di Bourneville all'autismo e consigliano una ricerca diagnostica in tal senso nei soggetti con sintomatologia autistica. Di fatto pero' questa associazione non e' una conseguenza necessaria della sclerosi tuberosa. Su 28 soggetti con tale diiagnosi, solo 12 avevano sintomi congruenti con la diagnosi di autismo (8 soggetti) o di disturbo pervasivo dello sviluppo (4 soggetti) (Gutierrez, Smalley e Anguay, 1998).

D'altra parte, anche il rapporto tra epilessia e autismo, nella sclerosi tuberosa, non sembra del tutto coerente. In due piccoli pazienti operati per epilessia intrattabile, e le cui indagini istologiche sul tessuto cerebrale asportato orientavano per una diagnosi di sclerosi tuberosa, accanto alla scomparsa delle crisi era scomparso anche l'autismo.

Pero' uno di essi non ha mantenuto tale condizione, avendo una ricaduta al momento dello sviluppo puberale, nonostante l'assenza di crisi epilettiche. A distanza di anni era migliorato riguardo all'autoaggressivita' e all'aggressivita', e leggermente migliorato negli altri sintomi autistici, rispetto all'anno precedente l'intervento neurochirurgico (Gillberg et al., 1996).

Anche la stessa epilessia non si presenta sempre uguale nella sclerosi tuberosa. Spesso tale epilessia e' intrattabile, ma la possibilita' di controllo delle crisi e' maggiore, da quando sono stati introdotti i nuovi farmaci antiepilettici. Pazienti con epilessia farmaco-resistente, accuratamente selezionati ed intensamente monitorati, possono trovare giovamento da una terapia chirurgica di rimozione dei focolai epilettogeni. Il successo della neurochirurgia dell'epilessia dipende dalla precisa identificazione di tali focolai. (Curatolo, 1996; Gillberg et al., 1996; Di Rocco et al., 1995).

Il ritardo mentale e' anch'esso un aspetto variabile nella sclerosi tuberosa, potendo essere valutato da moderato a gravissimo. Gli spasmi infantili, quando sono il tipo di crisi riscontrata nella valutazione iniziale, sono un fattore di rischio significativo per una evoluzione negativa dello sviluppo mentale dei bambini con sclerosi tuberosa., l'eta', al momento della prima crisi epilettica, non e' un fattore di rischio indipendente, ma certamente riflette il momento precoce in cui questi pazienti pervengono all' osservazione neurologica, specie in caso di spasmi infantili. Ne' il sesso, ne' la somministrazione delle vaccinazioni antidifterica, antitetanica e antipertosse sono fattori di rischio per lo scarso sviluppo mentale dei pazienti con sclerosi tuberosa. (Jozwiak et al., 1998).

Nel nostro caso, tutt'ora in trattamento, sembra che tutti tre questi aspetti (sintomi autistici, crisi epilettiche e ritardo mentale) stiano beneficiando del trattamento riabilitativo psico-motorio in senso lato, e farmacologico posti in atto.

Conclusioni

L'analisi approfondita di questo caso ci porta a considerare che l'introduzione del trattamento psico-motorio più intenso e la relazione con una équipe riabilitativa ha portato:

- consapevolezza nella famiglia, che pur essendo il problema grave e non risolvibile in termini di "cura", essa poteva svolgere un ruolo attivo nello sviluppo del proprio bambino (Crivelli e Donati, 1998);

  • un avanzamento delle acquisizioni senso-motorie più veloce rispetto al periodo in cui non era stato trattato.

L'avvio di una farmacoterapia mirata abbinata al precedente trattamento ha permesso ulteriori progressi:

- variazioni significative nell'ambito relazionale e delle stereotipie;

- le crisi epilettiche mostrano rilevanti modifiche, con intensita' piu' lieve e meno crisi avversative.

Bibliografia

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Di Rocco C., Iannelli A., Marchese E.: Tuberous sclerosis: neuropsychological implications: Minerva Pediatr. 1995, 47: 11-7

Donati A., Moniga S.: L'equilibrio della trasmissione chimica cerebrale e' coinvolto nell'apprendimento.Il Modulatore eella Neuro-Trasmissione come strumento per favorirlo. In: Cocchi R. (a cura di): Il disturbo cognitivo in eta' scolare: Disturbi motori e psicomotori e difficolta' di apprendimento. Riv. It. Disturbo Intellet. 1992, 5: 89-96

Gillberg C., Uvebrant P., Carlsson G., Hedstrom A., Silfvenius H.: Autism and epilepsy (and tuberus sclerosis?) in two pre-adolescent boys: neuropsychiatric aspects before and after epilepsy surgery. J Intellect Disabil Res. 1996, 40: 75-81.

Gutierrez G.C., Smalley S.L., Tanquay PE.: Autism in tuberous sclerosis complex. J Autism Dev Disord. 1998, 28: 97-103.

Hunt A.: Gaining new understanding of tuberous sclerosis. Nurs. Times. 1995, 91: 31-3.

Reich M., Lenoir P., Malvy J., Perrot A., Sauvage D.: Bourneville's tuberous sclerosis and autism. Arch Pediatr. 1997, 4: 170-5.

Roach E.S., Delgado M.R.: Tuberous sclerosis. Dermatol Clin. 1995,13: 151-61.

Jozwiak S., Goodman M., Lamm S.H.: Poor mental development in patients with tuberous sclerosis complex: clinical risk factors. Arch Neurol. 1998, 55: 379-84.

 

Stampato in italiano su Riv. It. Disturbo Intellet. 1999,12: 89-97.


Corrispondenza: Dr. Chiara CRIVELLI, Coop CIFFRE via M. D’Azeglio 2,
37123 VERONA (Italy).

chia.sci@iol.it

 


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